서론
이하선 종양은 10만명 당 1명 발생하며, 두경부에서 발생하는 모든 종양 중 2~3%를 차지하고, 침샘으로 한정해서 보면 80%가 이하선에서 기원한다.1,2) 그리고 이하선 종양의 약 20% 정도는 악성종양으로 보고된 바 있다.3,4) 소아의 경우 이하선 암 발생과 치료에 대한 연구에 어려움이 따르는데, 전 연령대로 보면 이하선을 포함한 침샘 종양이 인체 전체에서 발생 가능한 종양의 0.3%으로 매우 드물고, 그 중에서도 소아는 10% 미만으로, 전체 종양의 0.03% 미만을 차지하고 있기 때문이다.5) 이하선 종양 중에서 악성으로만 그 범위를 더 한정 지을 경우 그 비율이 20% 전후로 보고되고 있어, 소아 이하선 암의 발생 사례는 전체 종양의 0.006% 전후라는 극히 드문 수준에 이르게 된다.6,7)
본 연구진은 국내의 성인 이하선 암이 1999년부터 2019년까지 지속적으로 증가하고 있다는 것과 20세 이상의 성인의 이하선 암에 대한 연령표준화 발생률이 10만명당 1.5명임을 확인하였다.8) 그러나 소아 이하선 암에 대한 분석을 함께 진행하지 않았는데, 성인과 소아의 다른 특성을 고려했을 때 단순한 수치 비교에 제한이 있을 것으로 판단하였기 때문이다. 특히, 소아 이하선 종양은 매우 드물게 발생하지만 그 악성 비율은 성인보다 높아 세밀한 연구가 요구된다는 점에서,9) 국내 소아 이하선 암의 장기적 발생 추이 변화와 단일 기관의 이하선 수술 경험을 함께 확인하는 것을 계획하였다.
이에 따라 중앙암등록본부(Korea Central Cancer Registry, KCCR)의 자료를 이용하여 국내 소아 이하선 암 발생률의 변화를 확인하고, 소아 이하선 수술에 대한 후향적 연구 분석을 통해 양성 종양과 악성 종양 분포, 이하선 수술과 연관된 지표들, 수술의 합병증, 병리 결과 및 치료 결과를 확인하는 것을 연구 목적으로 하였다.
대상 및 방법
연구대상
국내 이하선 암 발생률 추이에 대한 연구는 KCCR의 비식별화 된 공개된 자료를 활용하는 2차연구로 기관 내 임상연구윤리위원회(institutional review board, IRB)의 심의 면제 허가를 받았다(IRB No. NCC2020-0178). 가장 최근의 KCCR 보고 자료는 2021년까지 암 발생률이 보고되어 있으나, 본 연구팀이 기존에 분석을 시행하였던 1999년부터 2019년까지의 소아 이하선암 발생률 정보를 사용하였다.10) 해당 자료는 ICD-O (International Classification of Diseases for Oncology)의 분류체계에 따라 C07 이하선 악성 종양에 해당하며, 연령은 0에서 9세, 10세에서 19세의 2구간으로 분류하였으며, 총 발생건수가 낮아 성별을 나누지 않고 분석하였다.
단일 기관의 후향적 연구는 2011년 1월부터, 2024년 10월까지 단일 3차 의료기관에서 시행된 이하선 절제술 환자를 대상으로 후향적 의무기록 분석을 시행하였다. 수술의 원인이 된 이하선 질환이 고형 종양(solid tumor)인 경우만을 대상으로 삼았으며, 선천성 새열 낭종, 선천성 기형, 단순 낭종 등의 비종양성 질환 및 이하선 주위의 피부부속기 질환, 임파선 비대나 만성 침샘염 등의 염증성 질환은 제외하였다. 이 연구 계획은 기관 내 임상연구윤리위원회의 허가를 받았다(IRB No. E-2411-001-1581).
후향적으로 수집된 정보로는 수술 시점의 나이, 성별, 초기 증상, 수술 전 조직검사 방법, 수술 전 진단명, 수술 후 진단명, 수술 방법, 병리적으로 확인된 종양의 크기, 수술 후 합병증, 최종 진료일, 전체 경과 관찰 기간, 마지막으로 최종 진료 시점의 유병 상태를 조사 수집하였다. 수술은 피막 외 절제술(extracapsular dissection), 부분적 이하선 절제술(partial parotidectomy), 천엽 절제술(superficial parotidectomy)을 같은 분류로 묶어, 심부까지 모두 제거하는 이하선 전절제술(total parotidectomy)과 2가지로 분류하였다. 수술 후 합병증으로는, 피부 누공, 프레이 증후군(Frey syndrome), 안면마비를 확인하였으며, 의도적인 안면신경 절제로 인한 경우와 비의도적인 경우를 구분하고, 비의도적인 경우 일시적인 마비가 1년 이상 지속되는 경우의 영구적인 마비로 분류하였다.
통계분석
소아 이하선암 발생률은 각 인구 집단의 연령분포의 차이에서 오는 요인들을 제외시키고 비교할 수 있도록 연령표준화발생률(age-standardized incidence rate, ASR)을 통해 제시하였으며, 발생률의 변화는 연간변화율(annual percent change, APC) 및 95% 신뢰구간(confidence interval, CI)을 통해 제시하였다.11) 후향적 연구 분석은 일반적인 기술 통계 방식을 기반으로 분석하였다.
결과
국내 소아 이하선 암 발생 추이
KCCR 자료에 따르면, 관찰 기간이었던 1999년부터 2019년까지 20세미만의 소아 전체에서 평균 9.0 ± 4.0 건의 발생을 보였는데, 그룹별로 보면 10에서 19세까지의 연령에서 연간 약 7.6 ± 4.1건, 0에서 9세까지의 연령에서는 1.4 ± 1.4건의 발생을 확인할 수 있었다(Table 1). 1999년과 2019년 사이에 발생 건수의 절대값은 뚜렷한 차이가 보이지 않은 듯 하나 발생률은 증가하는 양상을 관찰할 수 있는데(Table 2), 10-19세 그룹에서 연간변화율 5.4% (95%CI 1.1 to 9.8, p=0.016)로 유의하게 증가하였다. 10세 미만 그룹에서는 연간변화율이 -2.6 이었으나 95% 신뢰구간이 -23.3에서 23.6, p=0.818로 유의하지 않았다(Fig. 1). 연령별 그룹을 나누지 않고, 소아 환자들을 전체적으로 분석할 경우 APC 4.0(95%CI 1.0 to 7.2, p=0.012)로 유의한 증가를 확인할 수 있었다.
Table 1
Trends in pediatric parotid cancer cases by age, 1999-2019, South Korea (unit: case)
Table 2
Trends in pediatric parotid cancer incidence rates by age, 1999-2019, South Korea (Unit: crude rate per 100,000)
소아 이하선 수술에 대한 단일기관의 경험
2011년 1월부터 2024년 10월까지, 제1새열 낭종을 제외하고, 총 31건의 이하선 수술이 시행되었다(Table 3). 소아 환자 연령의 중간 값은 15.0세였으며, 가장 어린 나이는 3.5세, 가장 많은 나이는 19.8세였다. 남성은 21명(67.7%), 여성은 10명(32.3%)이었으며, 수술 방법으로는 이하선 전절제술이 9건(29.0%), 천엽/부분 절제술이 22건(71.0%)였다. 병리적으로 양성 질환인 경우가 19건(61.3%)였으며, 악성이 12건(38.7%)였다. 양성 질환과 악성 질환이 다른 추적 관찰 기간을 가졌는데, 양성의 경우 추적 관찰 기간의 중간 값이 12.5개월(interquartile range [IQR]: 1.1- 42.5), 악성의 경우 중간 값이 69.5개월(IQR: 28.8 - 83.3)이었다. 악성 종양의 근치적 치료를 위해 사전에 계획하여 의도적으로 안면신경의 일부를 절제한 3명을 제외하고, 예측하지 못했던 합병증은 발생하지 않았다.
Table 3
Demographic data of pediatric patients underwent parotidectomy (n=31)
| Variable | Statistic | |
| Age (years) | Median | 15.0 [IQR 12.2 - 17.5] |
| Min / Max | 3.5 / 19.8 | |
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| Sex (n, %) | Male | 21 (67.7%) |
| Female | 10 (32.3%) | |
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| Operation type (n, %) | Superficial / Partial parotidectomy | 22 (71.0%) |
| Total parotidectomy | 9 (29.0%) | |
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| Pathology (n, %) | Benign | 19 (61.3%) |
| Malignancy | 12 (38.7%) | |
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| Follow-up duration (months) | Benign | 12.5 [IQR 6.9 to 30.5] |
| Malignancy | 69.2 [IQR 46.9 to 116.0] | |
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| Complication (n, %) | Facial nerve paralysis* | 0 (0.0%) |
| Frey syndrome | 0 (0.0%) | |
| Hematoma, seroma | 0 (0.0%) | |
| Etc. | 0 (0.0%) | |
소아 양성 이하선 질환에 대한 수술
총 19례의 이하선 양성 질환의 수술은 13례(68.4%)가 다형선종(pleomorphic adenoma) 였으며, 6례는 각각 만성 염증, 비결핵성 육아종, 기무라병, 림프관종, 와틴종양, 데스모이드 섬유종증(desmoid fibromatosis) 1례씩이었다. 이 중 임상적 중요성이 높은 다형선종을 중심으로 살펴보면(Table 4), 수술을 받은 환자 연령의 중간값은 14.7세로, 가장 어린 나이는 9.8세부터였다. 주로 남성(69.2%) 환자였으며, 한 사례를 제외한 12례(92.3%)에서 천엽/부분 이하선 절제술을 진행하였다. 수술 전 조직검사는 9례(69.2%)에서 세침흡인검사를 시행하였으며 3례(23.1%)에서 중심바늘생검으로 검사를 받았다. 중심바늘생검을 시행한 세 환자는 수술 전 다형선종으로 확진을 받았으며, 세침흡인검사의 경우 7례는 다형선종의 가능성을 확인하였으나, 2사례에서는 저등급성 종양(low grade neoplasm)의 가능성까지만 확인 가능하였다. 한 환자 사례는 외부에서 시행한 검사를 통해 양성 종양이라고 듣고 온 경우로 검사 방법을 확인할 수 없었다. 수술 후 발생한 합병증은 없었다.
Table 4
Pleomorphic adenoma of pediatric patients (n=13)
모든 사례에서, 경과관찰 기간은 7.6개월 정도로 짧은 편이었지만, 장경 3.5cm 크기의 다형선종으로 부분 이하선 절제술을 받았던 한 사례에서 수술 절제면이 침범되었을 가능성이 제시된 병리 소견이 관찰되었고, 해당 환자는 52.5개월의 추적관찰을 시행하였으며 재발이 확인되지 않았다. 이 외의 모든 다형 선종 사례에서 추적관찰 기간 동안 재발이 확인된 사례는 없었다.
다형선종을 제외한 양성 이하선 질환의 사례들은 수술의 목적은 조금씩 달랐으나, 역시 모든 사례에서 합병증 및 재발은 관찰되지 않았다(Supplementary Table 1).
소아 이하선 악성 종양에 대한 수술
총 12례의 악성 종양에 의한 이하선 수술 중, 10세 미만에서 사례는 총 2건으로, 각각 하악에서 발생한 육종(sarcoma)의 이하선 침범 사례와 기형성 수질상피종(teratoid meduloepithelioma)의 이하선 전이로 발생한 사례였다. 10세
이상의 악성 종양 수술 사례 10건 중 2건은 각각 이하선 내 림프절에서 발생한 호지킨 림프종과 비인두암의 이하선 전이로, 총 4건이 이하선 실질에서 기원하지 않은 악성 종양의 수술이었다(Supplementary Table 2).
이하선 실질에서 기원한 8건의 악성 종양은 모두 10세 이상에서 관찰되었는데, 이 중 7례(87.5%)는 점액표피암종(mucoepidermoid carcinoma, MEC), 한 사례(12.5%)는 선모세포암종(acinic cell carcinoma)이었다(Table 5). 수술 시 나이의 중간 값은 16.0세(IQR: 14.7 - 17.5), 성별은 남성 5명(62.5%), 여성 3명(37.5%)이었으며, 4례(50.0%)에서 이하선 전절제술이 시행되었다. 종양의 크기는 병리학적으로 측정된 3차원 길이에서 가장 큰 길이를 기준으로 중간값 2.85 cm (IQR: 2.4 - 4.1)이었으며, 가장 큰 종양은 5.4cm로 측정되었다. 천엽/부분절제술이 시행된 나머지 4명의 사례를 살펴보면, 선모세포암종의 경우 그 크기가 작아 부분절제술로 충분한 수술 절제연을 확보할 수 있다고 판단되었던 경우이며, 나머지 세 사례의 경우, 수술 전 조직검사 결과에서 악성이 의심되지 않았던 경우였다. 모든 사례에서 수술 전 안면 신경 마비는 없었으며, 이하선 전절제를 시행한 4건은 수술 전 안면 신경의 희생과 재건에 대한 계획을 세워 진행하였다. 그 중 한 사례는 병변의 안면 신경 근위부로의 침습이 광범위하여 절제연 확보에 제한이 있을 것으로 판단한 가운데, 수술 전 안면 마비가 없었음을 고려하여 수술 후 방사선 치료를 하는 방식으로 계획하여 안면신경을 절제하지 않고 보존하였다. 환자들의 수술 후 방사선 치료는 다학제 진료를 통해 종양의 등급(grade) 및 실질 외 침범(extraparenchymal extension), 절제연 상태(margin status) 등을 종합적으로 고려하여 진행하였다. 수술 후 1년이 지나지 않은 한 사례를 제외한 7례에서 추적관찰 기관의 중간 값은 69.2개월(IQR: 38.5-78.0)으로, 모든 환자가 질병의 증거 없음(no evidence of disease, NED) 상태였다.
Table 5
Parotidectomy for malignancies originating from parotid parenchyma
| Age at operation (year) | Sex | Operation type | Preoperative diagnostic method | Preoperative diagnosis | Postoperative diagnosis | Facial nerve status* | Tumor length (cm) | Resection margin | EPE | Pathological TNM classification | PORT | Follow-up duration (month) | Status at last follow-up | |
|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|
| 1 | 13.9 | M | Superficial/Partial parotidectomy | CNB | Acinic cell carcinoma | Acinic cell carcinoma | Preserved | 1.1 | Negative | No | pT1N0 | No | 85.1 | NED |
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| 2 | 15.6 | F | Superficial/Partial parotidectomy | FNA | Low grade neoplasm | Mucoepidermoid carcinoma, grade 1 | Preserved | 2.4 | Negative | No | pT2N0 | No | 108.5 | NED |
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| 3 | 19.8 | F | Total parotidectomy | CNB | Mucoepidermoid carcinoma | Mucoepidermoid carcinoma, grade 1 | Sacrifice and anastomosis | 3.2 | Negative | No | pT2N2b | Yes | 46.9 | NED |
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| 4 | 17.4 | M | Total parotidectomy | CNB | Mucoepidermoid carcinoma (low grade) | Mucoepidermoid carcinoma, grade 1 | Tumor left to preserve nerve | 3.9 | Tumor present | Present | pT3N0 | Yes | 30.1 | NED |
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| 5 | 14.9 | F | Total parotidectomy | Excision | Mucoepidermoid carcinoma† | Mucoepidermoid carcinoma, grade 1 | Sacrifice and grafting | 2.5 | Close margin (<0.1cm) | Present | pT3N0 | Yes | 19.1 | NED |
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| 6 | 18.0 | M | Superficial/Partial parotidectomy | FNA | Negative malignancy | Mucoepidermoid carcinoma, grade 2 | Preserved | 2.4 | Negative | No | pT2N0 | No | 71.0 | NED |
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| 7 | 12.6 | M | Superficial/Partial parotidectomy | CNB | IgG4-related salivary gland disease | Mucoepidermoid carcinoma, grade 2 | Preserved | 5.4 | Close margin (<0.1cm) | Present | pT3N0 | Yes | 2.0 | NED |
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| 8 | 16.3 | M | Total parotidectomy | CNB | Mucoepidermoid carcinoma | Mucoepidermoid carcinoma, grade 2 | Sacrifice and grafting | 4.7 | Negative | Present | pT3N1 | Yes | 69.2 | NED |
고찰
소아 이하선 종양은 모든 소아의 두경부 종양의 8.1% 정도를 차지하며, 연령이 증가함에 따라 그 발생률 또한 증가한다고 보고되었다.12) 성인에서와 마찬가지로 종양의 발생 빈도는 이하선, 악하선의 순서이며, 소타액선에서의 발생은 매우 드물다. 외국 단일 기관에서의 연구에 따르면, 소아 이하선 종양은 성인과 비슷하게 양성의 경우 다형 선종, 악성의 경우 점액표피암종의 비율이 높은 가운데, 차이점은 소아 이하선 종양은 악성의 비율이 성인에 비해 높으며, 성인보다 비교적 좋은 예후를 보임을 보고한 적이 있다.9) 그러나 소아 이하선 암과 같이 그 발생률이 낮으며 적은 환자군의 질병에 대한 후향적 연구는 적은 숫자의 표본에 따른 여러 비뚤림(bias)을 동반할 수 밖에 없으며, 이에 따라 대규모 데이터베이스를 이용한 연구, 국가 통계 자료로부터 그 특성을 분석하여 거시적으로 확인할 필요가 있다.
미국의 Surveillance, Epidemiology, and End Results (SEER) 데이터베이스를 이용한 연구는 암 발생 및 치료에 대한 국가 단위의 결과를 볼 수 있는 좋은 자료가 된다. SEER 데이터베이스를 이용한 1973년부터 2008년까지 자료를 분석한 연구로부터 19세 이하에서 침샘암은 횡문근육종을 제외하는 경우 두경부암 중 가장 많은 악성종양을 차지하였다.13) 동일한 데이터베이스를 활용하여 성인과 비교했을 때 소아의 침샘암은, 성인에 비해 원발부위에 국한되어 있고, 주변 조직 또는 임파선 전이가 유의하게 적으며, 5년 생존률은 유의하게 좋은 결과를 보였다.14) 이 연구들은 침샘암이라는 전체적인 카테고리에서 분석을 진행하였으나 이하선을 따로 분리하지는 않았는데, 소아에서 침샘암의 주된 발생 부위가 이하선이라는 점을 고려한다면, 해당 결과를 소아 이하선 암으로 판단하는데 부족함은 없다. 다만, 해당 기간 동안의 발생률의 변화는 보고되지 않아 시간에 따른 소아 이하선 암 발생의 특징을 살펴볼 수 없는 제한점이 있다.
본 연구는 신뢰성 있는 국가 암등록자료를 활용하여 소아 이하선 암의 발생률 변화를 보고했다는 점에서 그 의미를 둘 수 있다. 1999년부터 2019년까지 매년 10건 전후의 매우 적은 발생 건수와 10만명당 0.1명 내외의 낮은 발생률을 확인하였지만, 연령표준화 발생률 분석을 통해 발생률이 연간 유의한 수준으로 높아짐을 확인할 수 있었다. 이러한 결과는 본 연구진들이 기존에 보고했던 성인환자의 침샘 암 증가 보고와 동일한 흐름을 가진다고 볼 수 있는데,8) 해당 분석에 보고했던 이하선 암의 연간 발생률 증가율인 0.79%보다 높은 5.4%를 보였다는 점에서 소아 이하선 암의 증가 원인에 대한 분석이 중요할 수 있음을 시사한다. 또한 미국의 대규모 통계 연구에서 소아의 암종 발생이 지속적으로 증가한다는 연구로부터,15) 소아 이하선 암의 발생도 소아암이 증가하는 현재의 추세에 맞춰 가고 있는 것임을 짐작해볼 수 있다. 다만, 소아 이하선 암, 또는 소아 침샘 암에 대한 유발 요인에 대해서는 구체적인 이유를 명확하기 설명하기는 어려운데, 성인 침샘암에서 관련성이 있을 것으로 예상되는 방사선 및 발암 물질에 대한 노출과 같은 환경적 변화가 소아에게도 동일하게 영향을 미칠 수 있다는 가능성을 추정해볼 수 있는 정도이다.8) 이러한 시점에 소아 고형암 환자와 정상인의 구강, 침샘의 세균총의 차이가 있음을 보고한 연구는,16) 잠재적인 암발생 기여 요인에 대한 연구의 새로운 관점을 제시하는 사례가 될 수 있다고 본다.
국내에서 소아 이하선 암은 그 발생빈도가 낮기 때문에 환자군 연구 보고를 찾기 힘들며, 수술 전후 병리 결과의 차이가 발생할 수 있다는 점에서 양성 이하선 종양을 함께 살펴보는 것이 의미가 있을 수 있다. Lee 등은,17) 2013년에 국내 단일기관에서의 10년간의 소아 이하선 수술에 대한 분석으로부터 22례의 수술 중 4명의 환자만이 악성 종양임을 보고하였다. 다만, 이 숫자는 의미 있는 결과를 이끌어내기에는 한계가 있었다. 이에 본 연구진은 소속된 단일 3차기관 연구의 소아 이하선 수술의 결과로부터 양성, 악성 종양의 분포 및, 수술 전후의 병리 소견에 대한 확인을 진행하였다. 본 기관의 소아 이하선 수술 건수는 31건으로, 이 숫자는 소아 이하선 수술의 많은 경우를 차지하는 제1새열 낭종 수술 및 선천성 기형, 임파선 질환 등은 제외하였다. 기존의 보고되었던 바와 같이 양성 종양의 68.4%가 다형선종으로 가장 많았으며, 해외의 보고와 동일하게 본 기관의 이하선 실질에서 기원한 악성 종양 8례 중 7례가 점액표피암종으로 가장 많은 비율을 차지하였다. 다만, 전체적인 병리 분포는 외국의 보고들과 조금 다른 결과를 보이는데,6,7) 이는 림프관종, 선천성 림프관 기형 등 수술적 치료보다는 시술을 선호하는 진단도 존재하며, 수술 전 조직검사로부터 비교적 확진이 가능한 만성 염증, 반응성 임파선 같은 진단은 수술로 이어지지 않는 등의 기관 특성이 반영된 결과라고 볼 수 있다.
본 연구에서 주목해볼 수 있는 부분은, 성인과 비슷하게 수술 전 악성 종양으로 확인되지 않았으나 수술 후 암종으로 확진 되는 사례들이 존재한다는 것이다. 특히 악성 종양 8례 중, 세침흡인검사를 시행했던 두 사례는 모두 암종을 사전에 확진하지 못했다는 점으로부터, 비록 소아 환자라도 악성이 의심되는 경우에는 중심바늘생검을 통한 진단이 중요할 수 있다는 점을 시사한다.18) 또한, 점액표피암종으로 확진 되기 전에 다른 질병으로 오인된 두 사례가 있는데, 하나는 외부 기관의 절제술 후 와틴 종양으로 보고되었던 사례로서, 와틴 종양에서도 기질 섬유조직의 증식(hyperplasia of stromal fibrous tissue) 및 유리질 변성(hyaline degeneration)이 관찰될 수 있으며, 와틴 종양의 화생된 점액성 상피(metaplastic mucous epithelium)와 점액표피암의 점액성 상피(mucous epithelium)는 이형성(dysplasia) 측면에서 구분하기 어려운 병리적 특성으로 인한 것으로 판단된다.19) 다른 사례는 수술 전 IgG4 연관 침샘질환으로 진단되었던 경우로 경화형 점액표피암종(sclerosing variant of MEC)에서 IgG4 (+) 형질 세포(plasma cell)의 침윤이 높아진다는 보고로부터 해당 진단이 나올 수 있는 이론적 근거를 찾아볼 수 있다.20) 이러한 사례들로부터, 조직검사와 임상적 양상을 반드시 함께 고려하여 필요한 경우 재검을 진행하거나, 수술전 검사의 결과가 위음성일 수 있음을 인지하고 있어야 하겠다.
소아 이하선 암이 예후가 좋다는 기존의 보고처럼 본 기관의 사례 또한 추적관찰 기관이 1년이 안된 사례를 제외하더라도 모두 NED 상태로 확인이 되었는데, 이는 비교적 질환이 진행되었던 T3 또는 N+ 사례들도 포함 되어있다. 소아의 경우 수술 후 방사선 치료는 성인과 다르게 이하선 가까이에 있는 하악골 등의 안면부 뼈 구조의 성장 등과 맞물려 고려해야 하는데, 아직 일반적인 합의는 없는 상태이며 이탈리아 국가 단위의 희귀 소아암 연구(TREP) 프로젝트에서는 소아 이하선 암에 대한 수술 후 방사선 치료의 적응증으로 불완전 절제, N1 종양, T3 종양, 수술 중 종양 파열 및 국소 오염, 중등도 또는 고등급의 병리 소견, 신경 주위 침범 등을 제시하였다.21) 본 기관의 사례들도 이와 비슷하게 종양의 등급, 실질 외 침범, 수술 절제연 상태, T병기 등을 전체적으로 고려하여 진행되었다.
본 연구의 한계점으로는 단일 기관의 후향적 분석 연구로써 전체적인 숫자가 적어 통계적인 결론 도출이 불가능하다는 제한이 있다. 또한 수술의 합병증은 술자의 수술 경험이 중요하고, 희귀 질환의 경우 기관의 누적된 치료 경험이 예후를 결정할 수 있다는 점에서, 본 기관의 이하선 수술의 합병증이 확인되지 않았다는 것과 재발이 발견되지 않았다는 결과를 모든 소아 이하선 수술, 이하선 암으로 일반화할 수 없다는 점을 간과하면 안 된다. 따라서 여러 기관에 흩어져 있는 환자들의 정보를 함께 분석하여 보다 효과적이고 표준화된 치료가 가능해지도록 다기관 연구를 구성해야 할 필요성이 있겠다.
결론
소아 이하선 암은 비록 그 발생률은 낮은 수준이나 매년 증가하는 양상을 보이고 있으며, 이는 전체적으로 소아암이 증가하는 국제적인 추세 및 성인에서 이하선 암이 증가하는 흐름의 연장선 상에서 봐야 할 필요가 있다. 단일 기관의 사례 분석을 통해, 국내의 호발하는 이하선 종양의 병리적 특성이 외국의 보고와 다르지 않다는 점을 확인할 수 있었으며, 악성 종양의 경우 수술 전 중심바늘 검사의 중요성과 수술 후 병리 지표 및 소아라는 환자 특성을 고려한 방사선 치료 여부의 선택이 중요한 부분임을 알 수 있었다. 소아 환자의 이하선 수술은 합병증 없이 진행이 가능했으며, 대부분의 질환들에 대해 수술을 기반으로 한 성공적인 치료를 달성할 수 있다는 것을 확인하였다.
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