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Korean J Head Neck Oncol > Volume 35(2); 2019 > Article
거대 와르틴 종양에 의해 유발된 이하선 농양과 흉벽 염증 1예

Abstract

Warthin’s tumor (WT) is second most common neoplasm in the parotid gland and it can be accompanied by inflammation and necrosis. The chest wall inflammation may present a rapid and fatal clinical course and secondary to parotid abscess is extremely rare. An 81-year-old man came to emergency room complained of rapidly enlarged left parotid mass and inflammatory symptoms and signs around the upper lateral neck. We performed incision and drainage with adequate infection control. He was pathologically diagnosed as abscess. We report the unique and instructive clinical case with a literature review.

서론

와르틴 종양은 양성 이하선 종양의 약 5-10%를 차지하는 흔한 양성 종물이다[1]. 종양 내에는 다양한 림프구와 염증세포 등이 존재하기 때문에 염증 및 괴사 등을 동반할 수 있다고 알려져 있다[2]. 이하선염 또는 농양이 심경부감염으로 진행되고 흉부 공간으로 전파되어 종격동염으로 진전되면, 매우 위험하고 치명적 일 수 있다[3].
저자들은 진단된 지 8년 동안 추적관찰 만 하던 와르틴 종양에서 급격한 종양의 크기 증가, 이하선 농양 및 흉벽염증 등을 보인 드문 증례를 경험하고, 이를 문헌고찰과 함께 보고하고자 한다.

증례

요양병원에 장기 입원 중인 81세 남자 환자가 5일 전부터 지속되는 38.5도 이상의 고열, 좌측 협부 및 이하선 부위 등의 종창 및 압통 등을 주소로 응급실로 내원하였다. 이런 증상은 최근의 상기도 감염 이후에 갑자기 발생했다고 하였다. 환자는 당뇨, 치매, 뇌경색, 만성 신부전 및 심실세동 등으로 전신상태가 매우 불량하였다. 8년 전에 다른 병원에서 5cm 크기의 좌측 이하선의 와르틴 종양으로 진단 받았으나, 여러 기저 질환과 치료 의지의 결여로 본원에서 초음파 추적 만 하고 있었다. 내원 4개월 전에 시행한 초음파에선 6×5.6cm으로 종물의 크기가 증가하였다. 신체검사에서 좌측 이하선 부위, 상경부 및 후경부 등에 심한 발적, 종창 및 압통 등이 관찰되었고, 전 흉벽에서도 발적 및 종창 소견 등이 관찰되었다(Fig. 1). 생체징후에서 경한 심계항진 및 빈 호흡 등이 있었고, 말초 혈액 검사에서 백혈구는 17,000/mm3, C-반응성 단백질은 156mg/dL, 적혈구 침강속도는 83mm/hr 등으로 매우 증가된 소견이었다. 경부 전산화 단층 촬영에서 좌측 이하선 주변에 미만성 종창 및 내부에 비균질성 조영증강을 보이는 7×6×6.5cm 크기의 종물이 관찰되었고, 흉곽입구 높이의 영상에서는 좌측 전 흉벽의 종창과 혈관표시(vascular marking)의 증가 소견 등이 관찰되었다(Fig. 2A and B). 초음파에서 좌측 이하선에 7.5×5.8×6.3cm 크기의 저 에코 부분과 혼합성 에코 부분 등이 공존하는 종물 소견이었다. 낭종 부분에서 70cc 정도의 괴사성 잔해와 소량의 농이 함유되 있는 갈색의 탁한 액체를 흡인하고, 혼합성 에코 부위에서는 세침흡인 검사를 시행하였고, 결과는 비정형 세포(atypical cell)로 보고 되었다(Fig. 2C).
와르틴 종양에 동반된 급성 감염을 의심하고, 우선 경험적 항생제 치료로 3세대 cephalosporin과 clindamycin을 병용 투여 했다. 흡인액에 대한 균 배양 검사에서 methicillin내성 황색포도상구균이 동정되어 vancomycin으로 대체 하였다. 24시간의 vancomycin 사용에도 임상 증상과 혈액학적 지표 등의 개선이 없고, 전 흉벽의 피부 양상도 악화되는 양상이었다. 전신마취가 어려운 상황이어서, 국소 마취 하에 응급으로 절개 및 배농을 시행하였다. 종창이 가장 심한 이하선 부위에 횡 절개를 가하고, 이하선 교근막을 겸자로 벌리자 내부에서 다량의 악취를 동반한 액체와 젤라틴 양상의 물질이 쏟아져 나왔다. 환자의 협조가 가능한 시간 내에 최대한 많은 양의 종양 내부 물질을 배액하고, 다량의 세척 이후 창상음압치료인 Curavac® (Daewoong Medical, Seoul, Korea)을 시행하였다(Fig. 3A and B).
술 후 2일 째 부터 염증지표가 호전 되어 8일 째 에는 정상화 되었고, 이하선과 전 흉벽의 종창 등도 현저히 호전되었다(Fig. 1C and D). 종물의 육안 병리소견은 적출물 조각을 모두 합치면 8×7×1.5cm 크기의 회백색 연조직 양상이었고(Fig. 3C), 현미경 소견에선 와르틴 종양의 소견은 전혀 관찰되지 않고, 다수의 급성 염증세포가 보이고, 괴사성 조직도 관찰되어 농양으로 진단 되었다.
술 후 10일에 급성 이하선 농양과 흉벽 염증 등이 조절된 것으로 판단되어, 퇴원하였다. 2주 후의 외래 추적에선 이하선 상부에 염증 소견이 소실된 종물 만 촉지 되었고, 좌측 경부와 흉벽 등에 저명한 염증의 소견은 없었다. 향후 지속적인 추적관찰과 근치 수술 등에 대하여 설명했으나, 보호자가 완강히 거부하며, 현재는 추적 소실된 상태이다.

고찰

와르틴 종양은 흔한 양성 침샘 종양으로 주로 이하선 미부에 발생하고, 이하선 주변의 상경부 림프절에도 발생 할 수 있다[1,4]. 종양 내에 다양한 림프구와 염증 관련 세포 등이 존재하고, 낭종 부분은 혈관이 잘 발달되지 않아서, 혈관손상 시 염증 및 괴사 등이 발생 할 수 있다[2]. 이런 이유로 와르틴 종양 내에 병발한 결핵성 림프절염 및 세침검사 이후에 병발한 염증 및 괴사 등에 관한 보고 등이 있다[2,5,6]. 이런 염증의 대부분은 이하선 염의 형태로 나타나고, 농양이 발생하는 경우는 매우 드물다[3]. 와르틴 종양은 대개 무증상이지만, 급격히 크기가 증가하고, 동통과 종창 등을 호소하면 급성 염증성 변화를 의심해야 한다[7]. 와르틴 종양이 감염원으로 작용할 수 있는 선행요인에는 종양의 크기가 4cm 이상이고, 단기간에 반복되는 세포검사, 조절되지 않는 당뇨 및 면역력 저하 등이 관련이 있을 수 있다고 알려져 있으나[7], 이에 관해서는 더욱 많은 연구가 필요하다.
본 증례에서는 세침흡인 검사에서 비정형 세포가 관찰되었지만, 기존에 와르틴 종양으로 진단 된 상태이고, 본 종양의 악성 가능성은 매우 드물고, 감염 및 괴사가 발생 할 수 있으며, 이학적 소견에서 급성 염증의 징후가 명확하여, 추가 조직검사는 시행하지 않았다.
종격동염은 괴사성 경부 근막염 같은 질환에서 병발할 수 있으며, 고열, 백혈구 증가, 심계항진 및 빈호흡 등의 증상을 보이며, 조기에 진단과 치료가 이루어 지지 않으면, 치명적일 수 있다[3]. 전신상태가 불량한 환자의 이하선 농양이 조기에 적절한 치료가 되지 않으면, 심경부 공간으로 염증이 파급되어 흉부로 급속히 전파될 수 있다[8]. 본 증례에서는 조절되지 않는 당뇨, 만성신부전 및 면역력 약화 등의 상태에서 상기도 감염 이후 와르틴 종양에 염증성 변화가 일어나, 이하선 농양을 형성하여 급격히 전 흉벽으로 염증이 파급된 것으로 추정된다. 고열, 빈맥 등이 있고, 영상소견에서 전 흉벽의 염증 소견은 명확했지만, 염증이 흉벽 연조직에만 국한되며 종격동염에는 도달하지 않은 상태로 생각된다. 전신마취가 어렵겠지만 가능하면 수개월 후 근치 수술을 계획하였으나, 보호자의 치료 의지가 없어서 추적관찰이 소실 된 점이 매우 아쉽다. 향후 선행원인에 다시 노출이 되면, 염증성 병변이 재발될 수 있을 것으로 생각된다.
저자들은 본 증례를 통해서 전신상태가 불량한 환자에서 와르틴 종양이 염증성 변화를 일으켜서 경, 흉부 감염의 원인 인자로 작용 할 수 있다는 교훈을 얻었다. 따라서 초음파 추적 관찰에서 지속적으로 크기가 증가하는 와르틴 종양은 보다 적극적으로 수술적 치료를 고려하는 것이 바람직하다고 사료된다.

Fig. 1.
Preoperative (A and B) and postoperative (C and D) external photographs. They show severe swelling and redness on left parotid area, upper lateral neck and anterior chest wall (arrowheads)(A and B). They show much improved swelling and tenderness in same sites at postoperative eight day (C and D).
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Fig. 2.
Radiologic findings. Enhanced axial neck CT scan shows 7.7×6×6.5cm sized heterogeneous low attenuated necrotic mass in left parotid gland with diffuse swelling and enhancement in remained parotid (A). Axial neck CT in thoracic inlet level, it shows soft tissue and increased vascular marking on left anterior chest wall (arrowheads)(B). Transverse scan of neck ultrasonography shows 7.5×5.8×6.3cm sized internal mixed echogenic mass with cystic portion (C).
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Fig. 3.
Operative findings. It shows sudden gush out foul odorous fluid and internal content from the mass (A). After incision and drainage, it shows remnant mass and parotid tissue (B). The gross photo shows grayish white soft tissue, multiple pieces 8×7×1.5cm in aggregate (C).
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References

1) Sah DJ, Kim CD, Kim SW. Unilateral synchronous intra-and extra-parotid warthin's tumor, presenting as a similar pattern of cervical metastasis from parotid cancer : A case report. Korean J Head Neck Oncol. 2013;29:11-13.

2) Oh HS, Jo YT, Kwon M. A case of parotid warthin tumor with granulomatous necrosis after fine-needle aspiration. Korean J Head Neck Oncol. 2018;34:57-60.
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3) Brito TP, Oshima MM, Chone CT. Mediastinitis: parotid abscess complication. Braz J Otorhinolaryngol. 2014;80:268-269.
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4) Choi KM, Kim SW. Two cases of extraparotid warthin's tumor in lateral cervical region. Korean J Head Neck Oncol. 2010;26:232-235.

5) Hwang JY, Yang SC, Kim CD. Extraparotid warthin tumor in upper cervical lymph node accompanied by primary cervical tuberculosis. Otolaryngol Head Neck Surg. 2011;144:646-647.
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6) Suzuki K, Kaneko T, Sakaguchi M, Hoshino S, Inaba M. Induction of parotitis by fine-needle aspiration in parotid warthin's tumor. Otolaryngol Head Neck Surg. 2009;141:282-284.
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7) Mantsopoulos K, Agaimy A, Künzel J, Zenk J, Iro H, et al. Inflamed benign tumors of the parotid gland: Diagnostic pitfalls from a potentially misleading entity. Head Neck. 2015;37:23-29.
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8) Leibowitz JM, Basu D. Warthin tumor presenting as a fungal abscess in an immunocompetent host: Case report and review of the literature. Head Neck. 2010;32:133-136.
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